摘要

颅颈交界区动静脉瘘(AVF)是一种少见的血管畸形，通常表现为频繁出血的临床症状，且可能合并有软膜分支动脉瘤。本病例报道了一位65岁男性蛛网膜下腔出血患者，DSA检查显示C2水平存在硬膜外AVF合并软膜分支动脉瘤，但无髓周静脉引流。经动脉途径利用弹簧圈栓塞破裂动脉瘤和Onyx胶部分栓塞AVF后，AVF内静脉流量明显减少，且动脉瘤内已形成血栓。但是，在术后3年复查DSA提示AVF内静脉引流重现和动脉瘤复发。经静脉途径再次利用弹簧圈和Onyx胶对AVF瘘口进行完全栓塞后，随访动脉瘤也随之完全消失。

本病例报道提示：经动脉途径部分栓塞合并软膜分支动脉瘤的颅颈交界区AVF存在复发和再出血的风险，而经静脉途径完全栓塞颅颈交界区AVF可以在不直接栓塞软膜分支动脉瘤的情况下使动脉瘤消失。

01

研究背景

颅颈交界区动静脉瘘(AVF)是一种血管构造复杂、发病率较低的血管畸形。这种血管畸形常见于大于60岁的男性患者，并通常伴有较多的硬脊膜和软脊膜动脉血管分支。颅颈交界区AVF最常见的临床表现是与出血相关的症状，而脊髓AVF最常见的临床表现是与静脉淤血性脊髓病变相关的症状。以往的研究认为，颅颈交界区AVF出血的主要原因是硬脊膜血管引流增加导致的静脉血管迂曲扩张。然而，越来越多的研究发现颅颈交界区AVF常常合并有软脊膜动脉瘤。新近的研究还发现，颅颈交界区AVF合并的软膜动脉瘤与出血密切相关。依据动静脉瘘口所处的位置，有研究者将颅颈交界区AVF划分为以下五种：硬膜AVF、脊髓神经根AVF、硬膜外AVF合并软膜分支、硬膜外AVF和软膜AVF。其中，硬膜外AVF合并软膜分支患者通常会在软膜分支血管上出现动脉瘤。开刀手术是治疗颅颈交界区AVF最常见的措施，这种方式可以获得较高的AVF消除率。然而，与硬膜AVF或软膜AVF不同，硬膜外AVF的开刀手术治疗通常会面临诸多困难。当硬膜外AVF只有单一的脊髓根性分支时，经动脉途径进行血管内介入栓塞通常会取得较好的治疗效果。但是，当硬膜外AVF存在软膜分支血管时，由于发生脊髓缺血梗死的风险增高，血管内介入栓塞就会比较困难。很少有文献报道经静脉途径栓塞颅颈交界区AVF，且这种方法不能直接栓塞分支血管的动脉瘤。从理论上来讲，由于AVF相关性动脉瘤的发生发展是由动静脉分流导致的，所以完全堵塞瘘口就可以使这种动脉瘤逐渐回缩愈合。相比之下，部分栓塞AVF将会由于新的分流途径的形成而使这种动脉瘤复发。本病例报道所描述的1例颅颈交界区AVF治疗过程刚好支持了这一理论，即：经动脉途径部分栓塞合并软膜分支动脉瘤的颅颈交界区AVF存在复发和再出血的风险，而经静脉途径完全栓塞颅颈交界区AVF可以在不直接栓塞软膜分支动脉瘤的情况下使动脉瘤消失。02

研究方法

一位65岁男性患者突发剧烈头痛，头颅CT检查提示弥漫性蛛网膜下腔出血，以后颅窝最明显(图1a)，CTA检查未见颅内动脉瘤。DSA检查提示存在由左侧C2脊髓根动脉、脊髓前动脉(ASA)和脊髓后动脉(LSA)软膜分支供血的脊髓AVF(图1b、c)。进一步分析DSA图像发现，出血来源于脊髓前动脉(ASA)软膜分支上的一个小动脉瘤。经过仔细研究三维DSA图像，基本确定AVF的瘘口位于C2脊髓神经根附近的硬膜外间隙并向椎旁静脉引流(图1d、e)，但不存在髓周静脉引流。最后，该患者诊断为“C2硬膜外AVF合并软膜分支动脉瘤”，并行经动脉途径栓塞术(TAE)。TAE手术过程大致如下：患者全麻后，首先将5-F导引导管送入右侧椎动脉，将Marathon微导管(eV3Inc.,Plymouth,MN,USA)超选至ASA，并利用1个弹簧圈栓塞小动脉瘤（仅能填入1枚弹簧圈）。然后，将7-F导引导管和4.2-F同轴导管送入左侧椎动脉，并将ScepterC球囊导管(Microvention,Inc.,Tustin,CA,USA)超选至C2硬脊膜分支动脉内。在利用球囊保护C2脊髓根动脉的情况下，从左侧C2动脉分支注入Onyx18胶(eV3Inc.)后，可以观察到AVF瘘口内血流量明显下降(图2a)。TAE堵塞了AVF的部分引流，术后6天的DSA检查提示小动脉瘤已完全消失，提示动脉瘤内已经血栓形成(图2b)。患者术后无神经功能损伤并顺利出院，且随后的MRA复查未见动脉瘤有复发迹象。但是，在TAE后3年行DSA复查时发现AVF内分流再次出现，且之前术前的动脉瘤已复发(图3)。仔细分析DSA图像发现ASA分支又重新向瘘口供血，且LSA分支供血比术前更加明显。随后，为了进一步完全栓塞AVF，遂行经静脉途径栓塞术(TVE)。TVE手术过程大致如下：患者全麻后，将6-F导引导管送入靠近颈静脉球的左侧颈内静脉。预先使用两根微导管，以防在一根微导管不能栓塞瘘口的情况下，再通过另一根微导管进行补救性栓塞。在Traxcess14微导丝(MicroventionTerumo,Tustin,CA,USA)的导引下，将两根Headway17微导管(MicroventionTerumo,Tustin,CA,USA)送入AVF引流的硬膜外静脉池中(图4)。一根微导管经髁前静脉超选至边缘窦，另一根微导管超选至髁后静脉，最终两根微导管分别通过枕下窦和椎静脉丛都超选至引流静脉池中(图5)。利用3D静脉期DSA图像定位引流静脉池和微导管的位置(图6)。通过一根向下进入引流静脉池的微导管，将15个弹簧圈和0.53mlOnyx18胶填塞入引流静脉池中。在观察到有Onyx18胶返流入周围静脉丛时，则将此微导管撤出。栓塞后重新造影发现瘘口引流量已明显下降但仍然存在，于是又通过另外一根向上进入引流静脉池的微导管将4个弹簧圈和1.6mlOnyx18胶填塞入引流静脉池中(图7)。在Onyx胶渗透入弹簧圈团后，即刻行DSA检查发现AVF已完全消失，但软膜分支动脉瘤依然存在。TVE术后3个月，复查DSA提示瘘口未再出现，ASA仍然开放，但软膜分支动脉瘤已经完全消失(图8)。

图1.(a)CT提示蛛网膜下腔出血；(b)右侧椎动脉前后位DSA图像显示脊髓AVF合并软膜分支动脉瘤；(c)左侧椎动脉DSA检查的3D和(d,e)冠状位薄层最大密度、3D旋转图像显示AVF瘘口和动脉瘤的位置(白色星号：瘘口位置,红色箭头：脊髓前动脉，红色星号：动脉瘤，红色三角：C2硬脊膜分支)。

图2.经动脉途径栓塞过程。(a)一个弹簧圈被填塞进分支动脉瘤和软膜分支动脉内(黄色星号)，Onyx胶从左侧C2硬脊膜分支注入(两个黄色星号)；(b)栓塞术后6天复查右侧椎动脉DSA显示血栓已使动脉瘤闭塞(红色星号)。

图3.(a)右侧椎动脉前后位DSA图像显示脊髓AVF内引流重现和软膜分支动脉瘤复发；(b)左侧椎动脉3D旋转容积描绘图像显示AVF内引流重现(白色星号)和软膜分支动脉瘤复发(红色星号)。拟行经静脉途径栓塞术。(蓝色三角：颈内静脉，蓝色箭头：髁前静脉，蓝色星号：髁前静脉汇流点，两个蓝色箭头：髁后静脉，红色箭头：脊髓前动脉，两个红色箭头：脊髓后动脉)

图4.经静脉途径栓塞过程。(a,b)动脉期和(c,d)静脉期DSA图像显示AVF内引流重现和颅颈交界区静脉系统的相互沟通(ACV:髁前静脉汇流，DCV：颈深静脉，EVVP:椎外静脉丛，IJV：颈内静脉，IVVP:椎内静脉丛，LCV：髁后静脉，SCS:枕下静脉窦，VV:椎静脉；(e,f)微导管通过枕下静脉窦超选入引流静脉池。

图5.经静脉途径栓塞示意图((a)前后位和(b)侧位)。导引导管和微导管分别用灰色和黑色线条描绘；之前经动脉途径填塞在脊髓前分支动脉内的弹簧圈和C2硬脊膜分支内的Onyx胶分别用黑色和黄色描绘(ACC：髁前静脉汇流，ACV：髁前静脉，ASA:脊髓前动脉，C2segA：C2节段动脉，DCV:颈深静脉，EVVP:椎外静脉丛，IJV：颈内静脉，IVVP:椎内静脉丛，JB：静脉球，LCV:髁后静脉，LSA：脊髓后动脉，PICA：小脑后下动脉，SCS：枕下静脉窦，VA：椎动脉，VV：椎静脉)。

图6.(a,b)冠状位和(c)矢状位薄层最大密度3D旋转DSA静脉期图像显示引流静脉池和微导管(黄色箭头)的位置(C1：C1椎体,C2：C2椎体,C2segA：C2节段动脉,IVVP：椎内静脉丛)。

图7.弹簧圈和Onyx胶分布的(a,b)放射学图像、(c,d)3D旋转容积描绘图像和(e,f)示意图。

图8.(a,b)经静脉途径栓塞术后3个月复查椎动脉DSA的动脉期图像显示动脉瘤完全消失，且AVF内引流未再出现；(c,d)静脉期图像可清晰显示左侧颈内静脉和栓塞的椎静脉丛(AP：前后位图像，Lat：侧位图像，Lt：左侧椎动脉造影，Rt：右侧椎动脉造影)。

03

研究结果

颅颈交界区AVF是一种少见的血管畸形，具有频繁出血的临床症状，且可能合并有软膜分支动脉瘤。本病例报道了一位65岁男性蛛网膜下腔出血患者，DSA检查显示C2水平存在硬膜外AVF合并软膜分支动脉瘤，但无髓周静脉引流。经动脉途径进行弹簧圈栓塞动脉瘤和Onyx胶部分栓塞AVF后，AVF内引流量明显减少，且动脉瘤内已形成血栓。但是，经动脉途径栓塞术后3年复查DSA提示AVF内引流重现和动脉瘤复发。经静脉途径再次利用弹簧圈和Onyx胶对AVF进行完全栓塞后，随访动脉瘤也随之完全消失。04

研究结论

本病例报道中颅颈交界区AVF的治疗过程提示：经动脉途径部分栓塞合并软膜分支动脉瘤的颅颈交界区AVF存在复发和再出血的风险，而经静脉途径完全栓塞颅颈交界区AVF可以在不直接栓塞软膜分支动脉瘤的情况下使动脉瘤消失。

组稿

张颖影副教授

医院

编译

杨永祥博士

医院

审校

赵瑞副教授

医院

终审

许奕教授

医院

PTA支架植入术治疗硬脑膜动静脉瘘伴有皮层静脉引流的后颅窝动静脉瘘：血管内治疗的预后静脉窦内球囊保护下经动脉入路栓塞硬脑膜动静脉瘘

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