来源：中华神经外科杂志,,35(10):-.

颈内动脉血泡样动脉瘤(bloodblister-likeaneurysm，BBA)是一种罕见的血管病变，占所有颅内动脉瘤的0.3%～1.0%，占颅内破裂动脉瘤的0.9%～6.5%，且病死率极高[1,2]。与囊状动脉瘤不同，BBA在短时间内可迅速增长和再出血，预后极差[3,4]。BBA可发生于颈内动脉的任何部位，常表现为囊状突起，质地脆、壁薄、以宽基底与载瘤动脉相连、且无可明确辨认的瘤颈；受累动脉常缺乏完整的管壁结构，其内弹性膜和血管中层受损，仅残留菲薄的血管外膜和纤维组织[5,6]。由于BBA的复杂性，使得临床医生面临巨大的挑战[7]。目前，外科方法包括开颅手术治疗、血管内治疗及开颅手术结合血管内治疗，但尚无最佳手术治疗方案[8,9,10]。尤其对于BBA破裂出血的患者，临床上常需开颅组和介入组医生共同制定手术方案，但术前均需充分评估可能伴发的并发症和手术风险[11,12,13]。因此，本文将对颈内动脉BBA的外科治疗作一综述。

一、开颅手术治疗

开颅手术治疗方式包括单纯动脉瘤夹闭术、包裹性动脉瘤夹闭术、动脉瘤孤立术及动脉瘤孤立＋血管搭桥术。

1．单纯动脉瘤夹闭术：

McLaughlin等[14]报道7例行单纯动脉瘤夹闭术治疗的BBA患者，术后造影显示载瘤动脉中度狭窄，但所有患者预后良好，且未见脑梗死和神经功能障碍等并发症。但是，马骏鹏等[15]报道15例行单纯动脉瘤夹闭术治疗的BBA患者，术中1例因调整动脉瘤夹位置时不慎撕脱瘤颈，造成动脉瘤破裂出血；术后随访，10例预后良好，5例预后不良，均发生大面积脑梗死，其中2例死亡。因此，考虑到BBA缺乏可供夹闭的瘤颈，往往需要夹闭一部分正常载瘤动脉的血管壁，但要注意夹闭程度：若夹闭过少，可能导致动脉瘤夹滑脱，造成术后再出血或动脉瘤复发；若夹闭过多，可能会导致载瘤动脉狭窄甚至闭塞。

2．包裹性动脉瘤夹闭术：

由于BBA具有基底宽、瘤壁薄、瘤颈显示不清等特点，故采用单纯动脉瘤夹闭术时，术中易引起动脉瘤破裂出血，故有学者提出夹闭前先应用自身组织或人工材料包裹动脉瘤，再行动脉瘤夹闭术[16]。Sim等[17]报道3例采用包裹性动脉瘤夹闭术治疗的颈内动脉BBA患者，术后2例预后良好，1例预后不良；并提出BBA较一般颅内动脉瘤治疗困难，术前需全面评估、术中考虑周密及运用手术技巧以防止预后不良。Guo等[18]报道1例BBA患者，对其先行动脉瘤瘤壁缝合术，再采用自身硬膜塑形包裹颈内动脉床突上段动脉瘤治疗，术后6个月影像学随访发现，颈内动脉床突上段轻微狭窄，但动脉瘤无复发；因此提出动脉瘤瘤壁缝合后采用硬脑膜包裹载瘤动脉是治疗BBA的一种可行的手术方式，而且硬脑膜可能逐渐替代人工材料成为理想的包裹材料。Chen等[19]报道5例采用单纯动脉瘤瘤壁缝合术治疗的颈内动脉床突上段BBA患者，术后随访发现，所有患者均预后良好；因此提出单纯动脉瘤瘤壁缝合术是治疗BBA的一种安全、可靠的治疗方式。

3．动脉瘤孤立术：

可以解决术后动脉瘤再出血和复发的问题，但术前需要检测大脑对侧血流代偿情况，一般采用球囊闭塞试验和压迫同侧颈内动脉以训练对侧血流代偿的方式。Sim等[17]报道1例对侧血流代偿情况良好的BBA患者，行单纯动脉瘤夹闭术失败，之后再行动脉瘤孤立术治疗，术后患者预后良好且无神经功能损伤；因此提出动脉瘤孤立术是治疗BBA可取的手术方法，但术前需确认对侧血流代偿良好。然而，Meling等[4]报道在蛛网膜下腔出血(SAH)急性期行动脉瘤孤立术治疗的7例BBA患者，术后6例死亡，1例预后不良；因此提出SAH48h以内的BBA患者，即使数字减影血管造影显示有充分的侧支循环，行动脉瘤孤立术治疗会造成灾难性结果，考虑主要与SAH刺激侧支循环血管痉挛有关。

4．动脉瘤孤立术＋血管搭桥术：

被认为是治疗BBA的理想术式。Kubo等[20]报道1例行动脉瘤孤立术＋血管搭桥术治疗的颈内动脉BBA患者，术后预后良好；因此提出动脉瘤孤立术可解决颈内动脉BBA患者术后动脉瘤再出血和复发的问题，而血管搭桥术可有效解决术后脑梗死问题，但该术式对术者要求较高。Kikkawa等[21]报道采用动脉瘤孤立＋血管搭桥术治疗的16例BBA患者，其中11例于SAH急性期(发病时间24h)手术；随访结果显示，14例患者预后良好，均未见动脉瘤复发和再出血；因此认为在BBA发病早期行动脉瘤孤立术＋血管搭桥术是安全、有效的。

二、血管内治疗

血管内治疗的方法包括单纯弹簧圈栓塞术、经动脉栓塞术、单纯支架置入术、支架辅助弹簧圈栓塞术及血流导向装置置入术。

1．单纯弹簧圈栓塞术：

由于BBA具有基底宽、瘤壁薄等特点，单纯使用弹簧圈栓塞动脉瘤时，术中易发生破裂出血，术后再出血率和病死率均较高。Haji等[22]报道1例采用单纯弹簧圈栓塞治疗的颈内动脉BBA患者，术后复查磁共振血管成像(MRA)显示动脉瘤复发。杨阳等[23]报道1例采用单纯弹簧圈栓塞治疗的大脑前动脉A1段BBA患者，术后患者因再出血死亡。因此，采用单纯弹簧圈栓塞术治疗BBA具有一定局限性，术后易发生动脉瘤复发和致死性的再出血。

2．经动脉栓塞术：

是采用血管内途径进行动脉瘤孤立术，其术前和预后均与开颅行动脉瘤孤立术相仿。Kim等[24]报道初始采用经动脉栓塞术治疗的6例BBA患者，术后5例预后良好，1例死亡；而经其他治疗方式失败后采用经动脉栓塞术治疗的2例患者，术后预后均良好。Meling等[4]报道采用经动脉栓塞术治疗的1例BBA患者，术后第9天因大面积脑梗死采用去骨瓣减压术治疗，但术后20d死亡。因此，对于侧支循环充分的BBA患者而言，经动脉栓塞术是一种理想的选择，但在SAH急性期很难评估患者的侧支循环情况，因而应该慎重选择经动脉栓塞术治疗。

3．单纯支架置入术：

王刚等[25]报道7例采用Willis覆膜支架治疗的BBA患者，术后3～6个月DSA随访，发现7例患者均无复发，仅1例患者载瘤动脉轻度狭窄；因此认为，通过严格把握适应证选择合适的病例，采用Willis覆膜支架置入术治疗BBA是安全、有效的。方淳等[26]报道单纯采用Willis覆膜支架治疗的13例BBA患者，术后即刻造影显示12例患者的动脉瘤完全闭塞，1例轻度内漏；术后随访(5.5±0.8)个月(4～6个月)，所有患者均预后良好。但是，该研究随访时间过短。对于采用Willis覆膜支架置入术治疗BBA患者仍需大样本量的随机对照研究进一步证实。

4．支架辅助弹簧圈栓塞术：

目前，随着血管内治疗的飞速发展，支架辅助弹簧圈栓塞术越来越多地运用到BBA的治疗中，并取得了较理想的临床疗效。马综综等[27]采用支架辅助弹簧圈栓塞术治疗13例BBA患者，术后随访发现11例预后良好，2例预后不良，其中1例因动脉瘤复发，另1例因再出血死亡。杨洪宽等[28]报道9例颈内动脉背侧BBA患者，均采用支架辅助弹簧圈栓塞术治疗，术后1例呈植物生存状态，2例出现动脉瘤复发，其余6例预后良好。Hao等[29]报道8例采用支架辅助弹簧圈栓塞术治疗的BBA患者，术后6例预后良好改良Pankin量表评分(mRS)均为0分，2例预后不良，其中1例于术后4个月因多器官衰竭死亡，另1例因继发颅内感染死亡。因此，初步推测支架辅助弹簧圈栓塞术治疗BBA是有效的，但是仍需要大样本随机对照研究的长期随访证实。

5．血流导向装置(flowdiverterstents，FDS)置入术：

FDS较一般支架具有更低的孔隙率和金属覆盖率，能够改变血流方向，减少血流冲击瘤壁，使血液在瘤腔内停滞形成血栓；同时FDS还能诱导血管内膜新生，修复动脉瘤瘤颈，重塑病变的载瘤动脉，因此目前应用较为广泛。Gonzalez等[30]报道采用FDS置入术治疗的4例破裂BBA患者，其中3例为初次治疗方案，另1例为初次采用单纯支架置入术失败再次采用FDS治疗；术后随访发现其中3例患者预后良好。同样地，Aydin等[31]也发现FDS置入术是治疗破裂BBA的一种安全、简便的方法。Cerejo等[32]报道采用单个或多个FDS置入术治疗的8例破裂BBA患者，术后均口服双联抗血小板聚集药物治疗，术后1年随访显示，7例预后良好；但是，破裂BBA患者在急性期口服双联抗血小板聚集药物治疗仍具有一定风险。因此，初步推测FDS置入术是治疗破裂BBA的一种安全、有效的方法，但是仍需要大样本随机对照研究的长期随访证实。

三、不同治疗方式比较

随着介入治疗技术的不断进步，已极大地改善了BBA患者的预后。但是，BBA具有在短期内易变和易破裂的特点，目前何种为最佳治疗方式仍存在较大争议。

1．开颅手术方式比较：

单纯动脉瘤夹闭术治疗BBA，术中极易引起动脉瘤破裂出血，甚至导致患者死亡。故有学者提出在单纯动脉瘤夹闭术的基础上采用包裹缝合术，但是术后仍有可能出现BBA复发和出血的风险。而动脉瘤孤置术可解决BBA再出血和复发的问题，但是若患者的侧支循环不充分，术后仍有发生脑缺血和大面积脑梗死的风险。若行动脉瘤孤置术的同时联合血管搭桥术，在一定程度上可以保证动脉瘤远端脑组织的血液供应，但是对术者的手术技巧要求较高，手术难度较大。

2．血管内治疗方式比较：

单纯弹簧圈栓塞术治疗BBA风险较大、成功率较低，可能与BBA壁薄、在放置弹簧圈的过程中易引起瘤壁破裂、穿通等有关，而且BBA的瘤颈宽，弹簧圈在瘤腔内难以放置，故限制了单纯弹簧圈栓塞术治疗BBA在临床中的应用。若使用支架辅助弹簧圈栓塞术，可有效解决动脉瘤瘤腔小和瘤颈宽的问题；虽然在随访过程中，可能会出现BBA复发，但多支架分期置入可较好地解决该问题。故在血管内治疗中，支架辅助弹簧圈栓塞术成为治疗BBA的主流手段。经动脉栓塞术与动脉瘤孤置术相似，术前均需行球囊闭塞试验，且大多情况下还需压迫同侧颈内动脉，训练对侧血流的代偿能力，以确定有充足的代偿时才可行经动脉栓塞术治疗，否则术后极易引起脑缺血和大面积脑梗死。目前，随着血管内治疗手段和材料的飞速发展，FDS已越来越多地应用于BBA的治疗。FDS具有较一般支架更低的孔隙率和金属覆盖率，同时可改变血流方向，以减少血流对瘤壁的冲击，进而使血液在瘤腔内停滞形成血栓；同时FDS还能诱导血管内膜新生，修复动脉瘤瘤颈，重塑病变的载瘤动脉，故而成为目前较为常用的治疗手段。然而，BBA患者在FDS置入术后需口服双联抗血小板聚集药物治疗，且大多患者采用单纯FDS治疗，无弹簧圈辅助，这无疑会增加术后动脉瘤再出血的风险。

3．开颅手术和血管内治疗的比较：

近期，多项研究对位于颈内动脉分叉处BBA的治疗方法进行评估，但结论不一[30,33,34]。Gonzalez等[30]认为血管内治疗BBA的效果优于开颅手术，前者围手术期的并发症发生率和病死率均较后者低。Szmuda等[33]报道采用血管内治疗和开颅手术治疗BBA患者，发现两组间病死率的差异无统计学意义；同时发现血管内治疗的患者中，接受支架辅助弹簧圈术的患者动脉瘤残留的风险较高，往往需要二次修复或其他治疗。一项Meta分析结果显示，开颅手术在治疗BBA的术后早期和随访期动脉瘤完全闭塞率均高于血管内治疗，但血管内治疗BBA后患者的神经功能恢复情况优于开颅手术[34]。

总之，开颅手术方式中，动脉瘤孤置术＋血管搭桥术的疗效最好；动脉瘤单纯夹闭术次之，一方面可能与行动脉瘤单纯夹闭术的患者入院时病情较重、Hunt-Hess分级较高有关；另一方面与能够开展动脉瘤孤置术＋血管搭桥术的医疗机构具有较高医疗水平有关。采用血管内治疗的方式，BBA患者术后出现血栓和脑梗死的比例小，可能与术前、术中进行全身肝素化，术后口服阿司匹林和氯吡格雷相关。但是，使用单纯支架置入术和支架辅助弹簧圈栓塞术的患者，术后发生再出血或动脉瘤复发的比例较高，可能与患者处于SAH急性或亚急性期，血管痉挛情况较严重，与血管壁贴附良好的支架在血管痉挛改善后易发生移位，进而引起再出血或动脉瘤复发。目前，虽然血管内治疗有了长足的发展，FDS是血管内治疗的主流，但是对于BBA仍以支架辅助弹簧圈栓塞术治疗为主[30,33]。未来，可能会看到BBA的血管内治疗将从支架辅助弹簧圈栓塞术向FDS置入术转型。此外，不同的治疗中心对于BBA的治疗方式有不同的倾向性。

四、结论

综上所述，BBA是一种病因不明确、位于颈内动脉非典型部位的瘤壁薄、基底宽、部分瘤颈显示不清的动脉瘤，临床上常以SAH起病，通过一般的影像学方法难以明确诊断，DSA是诊断的"金标准"。基于BBA的病理学特征，无论何种治疗方法，术中、术后动脉瘤破裂出血和复发的风险均较高。目前，BBA的治疗尚无统一标准。但诸多研究报道其血管内治疗优于开颅手术治疗。开颅手术方式中，动脉瘤孤立术＋血管搭桥术较为理想，但对术者技术要求较高。血管内治疗的发展突飞猛进，极大地改善了BBA患者的疗效及预后，目前以支架辅助弹簧圈栓塞术治疗为主，但未来将会看到向FDS置入术转型。

利益冲突　所有作者均声明不存在利益冲突

参考文献